引言

本例患者最初合并感染出现发热就诊时，很容易仅仅诊断为社区获得性肺炎，治疗后症状缓解而影像学不吸收也容易诊断为影像学延迟吸收。后随多次就诊而行气管镜检查，虽有新的发现，但既往两家医院两次活检均未明确诊断。分享该病例或许可提示，哪些情况下的活检是可能导致取材不足延误诊断的关键？发现管腔内哪些情况对诊断具有提示意义？

家住河南省固始县的36岁男子许某于2017年12月21日到我院就诊，主诉为「间断咳嗽、咳痰、胸痛伴发热1年余」，收住院治疗。患者来就诊的1年前无明显诱因出现咳嗽、咳痰，伴胸痛，表现主要为隐痛，活动后加重，伴有发热，最高体温38.4℃。无气喘、胸闷。在当地县医院行胸部CT示：右肺上叶炎症，建议治疗后复查。抗感染及对症治疗半月后症状好转，但复查胸部CT无明显吸收。随后患者又到安徽省某医院就诊，行气管镜检查示：右上叶前段可见息肉样新生物突出管腔，管腔完全堵塞，病理活检示符合炎性改变，未见明确恶性肿瘤证据。给予抗感染治疗后症状好转出院。此后，上述症状又反复出现，当地医院给予对症治疗后症状可缓解。

该患者既往体健，无高血压、心脏疾病病史，无糖尿病、脑血管疾病病史，无肝炎、结核、疟疾病史，预防接种史随社会计划免疫接种，无手术、外伤、输血史，无食物、药物过敏史。久居家乡本地，无疫区、疫情、疫水接触史，无牧区、矿山、高氟区、低碘区居住史无化学性物质、放射性物质、有毒物质接触史，无吸毒史，无吸烟、饮酒史，否认冶游史。婚育史：已婚，30岁结婚，爱人体健，夫妻关系和睦，有3子。家族史：父母体健，兄弟姐妹体健，无与患者类似疾病，无家族性遗传病史。

入院后查体情况为：体温36.5℃，脉搏92次/分，呼吸18次/分，血压120/80mmHg。呼吸运动正常，肋间隙正常，语颤正常，无胸膜摩擦感，无皮下捻发感，叩诊清音，双肺呼吸音清、无干、湿啰音，无胸膜摩擦音，语音共振正常。

图1：胸部CT（2017-12-21）：右肺上叶炎症

入院后完善相关检查，血常规、血生化、血凝试验未见明显异常，血沉（激光法）1.00mm/h，C反应蛋白1.05 mg/L，PCT <0.020ng/mL，T-SPOT A孔24，B孔21，肿瘤标志物正常。心电图示：下壁导联ST-T改变。胸部CT示右肺上叶炎症（图1）。

为进一步明确诊断，行支气管镜检查，镜下见右上叶前段软组织影堵塞管腔（图2），于右上叶支气管活检，病理活检回示粘膜慢性炎伴局灶上皮鳞化及肉芽组织增生（图3）。结合患者病史、实验室检查及病理活检结果，诊断为肺部感染，给予左氧氟沙星抗感染治疗1周，患者体温恢复正常，胸痛及咳嗽、咳痰症状好转出院。

图2：右上叶支气管前段可见新生物堵塞管腔，管腔完全闭塞（2017-12-22）

图3：粘膜慢性炎伴局灶上皮鳞化及肉芽组织增生

出院后患者仍间断出现上述胸痛、发热症状，又至我院门诊复查胸部CT示：较2017年12月21日的旧片变化不大，未住院治疗。

1年前，患者再次出现上述咳嗽、咳痰、胸痛及发热症状，至我院胸外科就诊，行胸部CT检查示：右上叶炎症，较前稍加重（图4），考虑患者上述肺部感染症状迁延不愈，且气管镜检查管腔内可见新生物堵塞管腔，高度怀疑肿瘤可能，建议患者手术治疗，后因患者个人原因未手术。给予对症治疗后症状好转出院。

图4：胸部CT（2019-4-2）：右肺上叶炎症

院外患者仍反复出现上述胸痛、发热症状，于2020年12月29日再次入我科就诊。入院后完善相关检查，血常规、血生化、血凝试验未见明显异常，血沉47.00mm/h，C反应蛋白12.28mg/L，PCT正常，肿瘤标志物、G试验、GM试验、T-SPOT试验、变应原烟曲霉+专项变应原(链格孢)+变应原(霉菌类)均阴性；心脏彩超示二尖瓣后瓣轻度脱垂并轻度关闭不全；胸部CT示右上叶片状实变影，右上叶支气管狭窄、闭塞，周围可见高密度影环绕，较2019年旧片明显加重（图5）。

图5：胸部CT（2020-12-29）：右上肺阻塞性肺炎

回顾该患者病史：青年男性，起病缓，病程长，既往多次复查胸部示右上肺炎症，两次行纤维支气管镜检查均可见右上叶前段支气管管腔内新生物堵塞管腔，本次复查胸部CT可见典型阻塞性肺炎表现，高度怀疑恶性肿瘤可能。

为了进一步明确诊断，我们完善了纤维支气管镜检查，气管镜下见右上叶前段支气管管腔内可见一新生物完全堵塞管腔，余两肺支气管粘膜光滑、管腔通畅，于右上叶前段支气管活检，病理回示粘膜慢性炎，粘膜下可见增生的梭形细胞，免疫组化:AE1/AE3(-)，S-100(+)，SOX-10(-)，SMA(个别+)，Desmin(个别+)，Ki-67(3%+)，结合免疫组化诊断梭形细胞肿瘤，倾向错构瘤（图6）。

图6：粘膜慢性炎

错构瘤属于发育异常的错构性良性肿瘤，是肺内最常见的良性肿瘤，单发多见，右肺多于左肺，下肺多于上肺，具有一定的恶变可能性。肺错构瘤不属于真性肿瘤，而是肿瘤样病变，是内胚层与间胚层发育异常而形成。肺错构瘤可分为肺内型和支气管腔内型，肺内型常无临床症状，多于体检时发现肺部肿块影，支气管腔内型可因支气管管腔阻塞，出现咳嗽、咳痰、咯血、喘息及反复或持续的肺部感染等。肺错构瘤缺乏特征性临床症状及辅助检查，易与其他良恶性肿瘤相混淆。X线表现：结节状均匀或不均匀致密影，可见钙化，典型钙化呈爆米花状，「爆米花」状钙化是肺错构瘤的特征性表现。

患者管腔内可见新生物阻塞，且近4年来反复出现咳嗽、咳痰、胸痛、发热症状，进行性加重，至本次入院胸部CT表现出典型的阻塞性肺炎表现，结合病理结果，诊断支气管腔内型肺错构瘤。患者遂转入胸外科行外科手术治疗。术中可见：右上叶支气管管腔内可见一大小约1.5×0.8×0.7的灰黄结节，结节切面灰黄质软界尚清，另距支气管断端约4cm，距胸膜约0.5cm，可触及一直径约0.4cm质硬结节，结节切面灰褐质中界尚清。术中快速冰冻病理回示符合软骨瘤样错构瘤，伴粘液变性（图7）。

图7：快速冰冻病理符合软骨瘤样错构瘤，伴粘液变性

在我们正为患者诊断明确、治疗结束感到高兴时，患者术后大病理又发现新的问题。术后大病理回示：错构瘤伴周围肺组织机化性肺炎改变，另见结节肉芽肿性炎伴坏死，病理抗酸染色阴性，TB-DNA阳性（图8）。患者既往多次送检痰抗酸染色结果均回示阴性，纤维支气管镜也多次送检支气管肺泡灌洗液抗酸染色阴性，本次术后病理回示可见肉芽肿性炎伴坏死，TB-DNA阳性，提示患者为肺错构瘤合并结核。

图8：错构瘤伴周围肺组织机化性肺炎改变，另见结节肉芽肿性炎伴坏死，病理抗酸染色阴性，TB-DNA阳性

肺错构瘤是最常见的呼吸系统良性肿瘤，约占肺良性肿瘤的75%甚至更多。错构瘤起源于支气管组织，但只有5-15%的错构瘤以支气管内肿块的形式出现，超过85%的病例中，错构瘤以实性肺结节的形式存在。X线检查中，约30%的患者中可见软骨钙化，随着肿瘤大小的增加，钙化的出现也随之增加，「爆米花」样钙化是其典型特征。错构瘤大多增长缓慢，直径每年增长速度约为0.5-5mm。本例患者最初合并感染出现发热就诊时，很容易仅仅诊断为社区获得性肺炎，治疗后症状缓解而影像学不吸收也容易诊断为影像学延迟吸收。后随多次就诊而行气管镜检查，发现右上叶前段管腔内可见肿物，但既往两家医院两次活检均未明确诊断，笔者在气管镜检查活检过程中发现，患者支气管腔内新生组织质韧不易钳夹，这可能导致取材不足延误诊断。另外，本患者多次行CT检查，直至最后一次病情进展都没有明显钙化，影像学不典型也是延误诊断的原因之一。本病例提示意义：对于迁延不愈的「肺部感染」，若同时存在管腔内新生物，需要考虑错构瘤诊断。